下颌大骨软骨瘤继发性错颌畸形的混合TMJ定制假体和正颌手术治疗

骨软骨瘤(OC)也被称为骨软骨性外生病。它起源于骨皮质，是一种外生性病变，伴有透明软骨帽，是中轴骨骼最常见的良性肿瘤之一。大约三分之一的良性骨质病变是由它引起的。OC可发生于软骨内骨化形成的任何骨中，在颌面区域很少见，因为大多数颅面骨骼是由膜内骨化形成的。胚胎发育的颞下颌关节软骨内成骨预设了冠突和髁突。其他报道的位置是下颌骨联合，下颌骨体，下颌骨角度的软组织，上颌窦和后上颌。OC常见于男性占优势的年轻个体。OC可单发或多发，见于常染色体显性综合征(骨软骨瘤病)。¹

报告案例：
一位32岁的女性患者，有3年的进行性错牙合病史，伴有左侧颞下颌关节疼痛和有限的内切开口。她主诉严重疼痛，视觉模拟评分为8/10。她的病史在其他方面没有贡献。

临床检查证实了面部不对称性，并留下了触诊的TMJ疼痛。她患有III类的咬合，具有严重的开放性和不对称和右侧的不对称性和偏差。她的Instincisal开口适度地限制在32毫米，左侧偏差。（图。1-4）

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x线检查包括全景片和CT (无花果。5、6）.这些显示了一个巨大的外生生长与左下颌髁。肿块呈分叶状并延伸至颞下窝，导致上颌窦后壁受压畸形。它看起来是良性的。影像学表现与左侧颞下颌关节骨软骨瘤的活跃生长保持一致。病变的内侧范围提示靠近颅底大动脉和下颌内侧间隙(上颌内动脉、中脑膜动脉、副脑膜动脉)有潜在危险。

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建议患者移除肿瘤。捕手术（矫直外科）的同时矫正将通过颌骨的对侧矢状分裂截骨术来实现。左侧髁将被重建，定制的所有环形共关节假体旨在适合新的闭塞。假体实际上设计和制造了CAD-CAM技术。封闭对准夹板实际上设计和制造3D打印。

外科手术计划还呼吁左颧弓骨质型术，提供对梗死窝的进入，以便递送大肿瘤和控制潜在严重的相关出血。受影响拱的一部分将被纳入自定义胶质窝窝假体。

建议正畸治疗，协调牙列以优化咬合校正。

建议与耳鼻喉科-头颈部肿瘤外科合作分离和保护面神经。他们在颅底手术和颈部肿瘤手术方面的经验可以在手术过程中发生严重出血时提供最佳的团队能力。这包括在术中发生严重出血时必须进行结扎时，先将颈外动脉显露出来。

建议与介入神经放射学合作进行CT血管造影，以评估肿瘤附近动脉的邻近程度，并进行动脉栓塞，在手术前立即阻断血管。这是通过插入一个导管穿过股动脉进入颈动脉系统然后进入上颌内动脉系统。然后通过套管插入线圈和明胶泡沫塞，堵塞这些血管。

患者正直制备。然后她有一个高分辨率的医疗等级3D CT扫描。数据上传到3D系统（丹佛科罗拉多州）。与Zimmer Biomet（Prostheses制造商）的主要外科医生（DJP），生物医学工程师和工程师进行了网络会议。因此设计并批准了假体进行制造。还测试患者的铬，钴，钛和聚乙烯过敏，以排除金属过敏。（图14、15、16）

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手术前一周，患者行CT血管造影和左上颌内动脉系统血管内栓塞。（无花果8、9）

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外科手术(图10-13、17、18、20、21)
手术在鼻内插管和全身麻醉下进行。有意降低血压以最小化出血。左TMJ和下颌骨通过半冠状切口暴露，与复古潜水切口相结合。面部神经暴露在本地化并保护它。使用间歇刺激的连续面神经监测用于识别各种分支。颧弓被切除了。除去髁和肿瘤。没有发生不良出血。伤口暂时关闭。注意在口腔内引导，并进行右侧矢状分裂截骨术。 The occlusion was corrected with the aid of a custom splint. The right ramus was then stabilized with 3 osteosynthesis screws. The intraoral wound was closed.

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注意力回到左侧。定制的混合关节窝-颧骨假体和髁突假体安装准确吻合。伤口愈合了。出血是最小的。未发生严重出血。输血是不必要的。

下颌骨手术是在麻醉状态下进行的。有良好的活动范围和稳定的咬合排列。患者被送往重症监护室，在那里她进行了术后第一个晚上的插管和通风。这样做是为了在严重肿胀时保护气道。术后护理包括静脉注射抗生素和类固醇。
患者于术后第一天拔管。她一开始面部神经的左额支很虚弱。这是用泪液凝胶和眼睑胶带处理的。她的右下唇和下巴也有部分麻木。面神经和下牙槽神经在手术中视觉完整。因此，人们认为这是一种神经失用症，会随着时间的推移自行解决。咨询了眼科整形外科医生。他同意在保持眼睛湿润的同时等待和观察。(事实证明，6个月后，面神经功能基本恢复正常，右下唇感觉正常)。

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患者于术后第5天出院，病情稳定。

术后组织学诊断为左下颌骨髁骨软骨瘤。

她经常在主外科医生办公室跟随。双侧正畸弹性剂3个月。规定了运动锻炼范围。患者被规定了Attabyte颚式锻炼。3个月内，她完全没有痛苦。

最近的随访是在术后18个月。她有稳定的咬合，无疼痛的牙缝间开口45毫米。无花果22日）

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讨论与文献综述
虽然罕见，但下颌骨生长模式的改变可能发生在它的所有区域，包括髁突、分支和冠突。下颌骨单侧生长可导致明显的不对称，错牙合，并可能或可能不伴有疼痛。¹骨软骨瘤占所有骨肿瘤的35% - 50%，是最常见的骨良性肿瘤。口腔颌面部的骨软骨瘤约占所有骨软骨瘤的1%。²这种良性肿瘤可能会在任何骨骼上形成通过内胆骨化的骨骼，并且可以在颌面骨架的所有骨骼中找到。^3、4在颅面复合物中，骨孔瘤生长的最常见位置位于冠状过程或髁上。⁴

底层骨孔瘤患者的临床介绍可能因患者而异。临床迹象可能包括渐进的下颌不对称，Trismus，呼吸障碍以及咬合的存在。⁵通过临床检查，射线照相成像和与组织学特征的相关性最好地完成颅面复合物的骨骨髓瘤的诊断。⁶射线照相成像可包括普通薄膜（全景），骨闪烁图，计算机断层扫描（CT），以及磁共振成像（MRI）。⁷全景考试中的骨孔晶瘤出现了射线，皮质和髓腔腔与下面的骨骼合并。⁸

骨软骨瘤的病理生理学在文献中仍有争议，因为这些病变是真正的肿瘤还是发展中的改变存在争议。⁹历史上，人们认为骨软骨瘤是由软骨原头盖骨的剩余部分形成的。¹⁰建议在TMJ发育期间肿瘤引起了骨膜囊肿和骨骺板软骨疝中的缺陷。²然而，在1999年，Porter等人描述了骨软骨瘤肿瘤发病机制的遗传学基础。¹¹从细胞遗传学分析中发现，在单发和多发遗传性骨软骨瘤患者中存在q24和11号染色体p11 -13缺失。⁴这些位点分别被描述为EXT1 (8q24)和EXT2 (11P11)。孤立型被认为是在刺激肿瘤生长的EXT基因连续两次突变后形成的。尽管罕见，但人们相信骨软骨瘤向癌性软骨肉瘤的发展可能是这些基因额外突变的结果。这种基因变化的原因被认为是辐射引起的。⁵

组织学上，骨粒细胞瘤将由带有软骨外缘的小梁骨组成。⁸软骨细胞应该以有组织的方式出现在软骨柱中，这些软骨柱正在转化为骨骼。⁸在软骨柱外，软骨细胞排列不太整齐。⁸在骨小梁之间可能存在脂肪组织和正常的造血成分。软骨细胞通常表现正常特征，但也可观察到核异型性。⁸孤立性骨软骨瘤被认为有大约1%的恶性转化风险。²

髁突骨软骨瘤的治疗选择包括保守治疗和手术治疗。采取哪种方法的决定在很大程度上取决于骨软骨瘤的动态生长。一些骨软骨瘤可以随着时间的推移而稳定下来，在这些病例中，保守治疗可能包括非治疗或手术来纠正美容和咀嚼功能障碍。¹在这些病例中，间隔生长可以通过连续成像来评估生长变化，或者通过闪烁显像来识别该区域的活跃生长。¹²如果临床诊断(渐进性开咬)和/或影像学检查发现生长活跃，建议手术治疗以获得更有利的结果。手术需要考虑的因素包括切除现有肿瘤的必要性，以及矫正错牙合的必要性。这种治疗通常包括颞下颌关节手术和正颌手术的结合。¹³

在骨软骨瘤的手术治疗中，肿瘤原则要求切除肿瘤本身以及骨边缘，以减少肿瘤复发。在文献中，外科治疗的范围包括次全髁突切除术和肿瘤切除的全髁突切除术。¹³随着手术的主要目标是为了消除病变，沃尔福德已经描述了在髁切除术期间的不完全除去可能导致肿瘤复发。¹⁴Peroz和他的同事广泛地回顾了比较保守的骨软骨瘤切除和髁突切除肿瘤的文献。在对34例患者的回顾中，26例接受髁突切除术的患者没有复发，而2/9的接受肿瘤切除术的患者只出现复发。¹⁵总淀粉切除术，因此将提供改善的手术边缘，以及Kim等人，在其18年的后续研究中证明了27个关节的研究，当用淀粉切除术治疗骨切除术时缺乏任何复发。¹⁶本研究对患者进行骨扫描和临床评价。这些发现与其他发表的文献一致，报道髁突切除术后的复发率小于2%。^4、17

骨软骨瘤的治疗通常包括髁突切除和立即重建。文献中描述的保守重建包括病变切除合并下颌骨髁突重塑4,17和高髁突切除合并髁突头重塑。¹⁴在这些病例中，常并发椎间盘折叠。这些手术的优点是保持下颌骨和关节盘与骨的接触。^4、14、17然而，考虑到保守治疗的复发风险和骨软骨瘤恶性转化的风险，这些病例的长期预后仍需评估。^15日18

治疗总髁切除术治疗的重建选择包括ramus截骨瘤和重塑，¹⁹非血管化移植物(肋软骨、髂骨、跖骨、冠突)、血管化移植物(腓骨)以及异体整复全关节置换术。^20.上软骨移植于1920年由Gillies首次提出，并一直是面部重建中颞下颌关节置换的主要方法。由于其低发病率、生物相容性和更重要的是移植物的功能适应能力，这种移植方法传统上是有利的。肋软骨移植物的功能适应性是这种移植物在儿童人群中应用的主要原因之一
促进持续增长。²¹

使用同种异体材料重建颞下颌关节提供了重建大型、复杂缺损的能力，而不需要从遥远的供体部位采集组织。同种异体全关节置换术允许将功能力转移到支持骨结构，同时最小化任何微运动。²²Alloplastic联合更换技术一直是一种不断发展的实体，现在可以设计和制造定制（患者安装）的联合更换。假肢设计过程允许掺入咬合校正，并适应解剖畸形。它已被用于治疗TMJ的许多临床病理，包括退行性关节疾病，ankylisis，慢性疼痛和妊娠，以及肿瘤管理的重建。本文的作者最近发表了5年的Alloplastic TJR数据，审查了62多个接头，用Biomet Micro固定系统替换。该综述显示了91％的满意度，具有显着改善的最大切割开口和咀嚼效率。²³其他数量更大、随访时间更长的研究也在进行中。全关节置换的长期数据也令人鼓舞，显示假体磨损和失效极小。^24日,25

概括
这篇文章提出了一个病人的大骨软骨瘤的下颌骨髁。患者通过多学科合作的方法获得了成功的结果。这包括牙齿矫正学，介入神经放射学，耳鼻喉科-头颈肿瘤外科和口腔颌面外科。采用数字化工作流程设计和CAD-CAM技术制作了一个适合患者的定制TMJ假体。有越来越多的证据支持使用异体整形器械作为成人患者全颞下颌关节置换术的选择。

口腔健康欢迎这个原始文章。

免责声明：作者在提交本文时没有利益冲突需要声明。

参考

1. Holmlund, a, b;Gynther g . w .;成人下颌骨髁突骨软骨瘤的外科治疗:5年随访。国际口腔颌面外科杂志2004,33(6)，549-553。
2. 斋藤,t;宇都宫、t;Furutani m;下颌骨髁突骨软骨瘤1例报告及文献复习。中国口腔医学杂志，2001,21(4):427 - 434。
3. m·f·多明格斯;卡斯蒂略，j.l.d.;Guerra m . m .;桑切斯,r s;髁突骨软骨瘤全切除及保留关节盘治疗1例报告。颅颌面部创伤重建，2015,8,136-140。
4. Aydιn·m·a·;Kucukcelebi, a;说ιlkan,美国;Çelebioğlu, S.下颌髁骨软骨瘤:保守性手术治疗2例报告。中华口腔颌面外科杂志，2001,19(4):489 - 494。
5. 哈珀,gdp;Dicks-Mireaux c;作者:陈志强，全体照射诱发骨软骨瘤。中华儿科杂志，1998,18(3)，356-358。
6. Dandriyal，R。Giri，K. Y .;裤子。;alam，s .;Joshi，A。，巨型骨质棘冠状动脉的冠状过程。中国口腔颌面外科杂志2015,14,412-416。
7. Sekhar m . m .;下颌骨髁突的巨大骨软骨瘤。口腔颌面病理学杂志，2015,19(3)，407。
8. B.F。w .;卢娜·m·a·;颞下颌关节肿瘤与假肿瘤。病理生理学进展2000,7(6)，365-381。
9. K.德瓦尼，达林的骨肿瘤。美国外科病理杂志1996年第20期，1298。
10. Virchow, R.， Ueber multiple Exostosen,mit Vorlegung von Praparaten。Berl.Klin.Wochenschr。1891年,28岁,1082年。
11. 波特,d . e .;《单发和多发骨软骨瘤的肿瘤发病机制》。中国临床病理杂志，1999,18(2)，119-125。
12. 霍德,s . c;李斯，j.i.s.;奥利弗,t . b .;Facey, p . e .;SPECT骨显像对下颌骨髁突增生的诊断和治疗。中国口腔颌面外科杂志，2000,38(2)，87-93。
13. 沃·l·m·;用p;保守性髁突切除治疗下颌骨髁突骨软骨瘤。中国口腔颌面外科杂志，2002,20(3):362 - 368。
14. 沃·l·m·;Movahed r;Dhameja, a;下颌骨髁突骨软骨瘤37例临床分析。口腔颌面外科杂志，2014,72(9)，1704-1728。
15. peroz，我;;学者，H. J.;地狱，B.，下颌骨髁的骨质粒细胞：案例报告。国际口腔和颌面外科2002,31（4），455-456。
16. 金，J.Y .;哈，T. W .;公园，J.H。;jung，h. d .;Jung，Y.，S.，淀粉切除术作为颌骨和严重面部不对称的活跃单侧髁增生的治疗：重新调整18岁。国际口腔和颌面外科2019,48（12），1542-1551。
17. Ortakoglu k;Akcam t;Sencimen m;Karakoc o .;Ozyigit h·a·;下颌骨骨软骨瘤致严重面部不对称1例报告。中华口腔医学杂志，2007,27(5)，513 - 513。
18. a·w·巴雷特;料斗,c;鼻中隔骨软骨瘤中继发性软骨肉瘤的口头报告。国际口腔颌面外科杂志，1996,25(2)，119-121。
19. Loftus，M.J .;Bennett，J.A .;Fantasia，J.E.，下颌髁的骨质尖端。口腔手术，口腔医学，口服病理1986,61（3），221-226。
20. 公元前塞·伐斯冈萨雷斯,他;g·g·波尔图;Bessa-Nogueria, r .诉;颞下颌关节强直的外科治疗:15例随访并文献复习。中华口腔医学杂志，2009,27(1)，337 - 341。
21. 张国志,l . b .;Perrott d·h·;颞下颌关节强直的治疗方案。中国口腔颌面外科杂志，1999,18(11)，1145-1151。
22. 肿瘤切除术后髁突置换术:个体预制钛植入物与肋软骨移植物的比较。口腔颌面外科杂志，2009,27(2):1 - 8。
23. 少年,a;麦凯,j .;Lebovic g;Psutka, D. J.，使用Zimmer Biomet显微固定患者匹配假体进行颞下颌关节全置换可以减少疼痛并改善功能。中国口腔医学杂志，2019,28(6)，572-580。
24. Quinn，P：二十年前瞻性研究Biomper Microcixation Stock TMJ总关节假体。数据发表在Webinar，2015年
    沃尔福德，L;Mercuri，L;Schneiderman，e;MOVEABED，R;艾伦，w;二十年后对患者的颞下颌关节假肢进行后续研究;TechMedica / TMJ概念
25. 设备。口腔颌面外科杂志，2015年5月。73:952 - 960。

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关于作者

Jakob Nickerson，多伦多Sunnybrook医院牙科住院医师。Peter Ta，主治口腔颌面外科医生，Sunnybrook Hospital and Trillium Hospital, Toronto, Private Practice, Fountain View Oral, Facial and Implant Surgery, Mississauga, ON

Thomas Kertesz，理学士，MSc, DDS, FRCD(C)，主治口腔和颌面外科医生，Trillium Hospital，多伦多，私人诊所，Fountain View Oral, Facial and Implant Surgery, Mississauga, ON, ON

Fred Murrell，私人诊所，乡村牙齿矫正，多伦多，ON，外交家，美国牙齿矫正委员会。Walter Montanera MD FRCP(C)，诊断和治疗神经放射学，副教授，多伦多大学医学院，圣迈克尔医院医学影像系;多伦多大学

Ian J. Witterick，多伦多大学医学院耳鼻咽喉头颈外科教授和系主任，西奈医疗系统首席耳鼻咽喉科医生，多伦多，ON

Marco Caminiti，助理教授和计划头，口腔和颌面外科，牙科大学，多伦多大学。多伦多大学奖学金方程联合主任，在先进的TMJ和颌下外科，口腔颌面外科，多伦多头部，口腔颌面外科亨伯地区医院，儿童颌下外科，多伦多的Bloorview医院。

David J. Psutka，助理教授，口腔颌面外科，牙科大学，多伦多大学，西奈山高级外科医生，俄罗斯高级TMJ重建外科，多伦多奖学金计划高级TMJ和正直手术，私人实践，喷泉视图口服，面部和植入手术，密西西沙。

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